연수경색 및 성대마비 환자에서 기관절개 삽입관 제거 후 발생한 야간 천명
Fatal Nocturnal Stridor after Tracheostomy Decannulation in a Patient with Medullary Infarction and Vocal Cord Palsy
Article information
Trans Abstract
Nocturnal stridor, a high-pitched breathing sound during sleep, is one of the respiratory signs indicating airway narrowing. A 70-year-old man experienced life-threatening nocturnal stridor following tracheostomy decannulation after medullary infarction and vocal cord paralysis. This rare case highlights the importance of evaluating risk of sleep apnea and vocal cord function pre-decannulation to prevent serious complications.
잠재적으로 수면 중 생명을 위협할 수 있는 고음의 거친 소리인 야간 천명(nocturnal stridor)은 성문 수준(glottal level)에서 발생하는 기도 폐쇄를 나타내며 코골이, 헐떡거림, 질식 및 무호흡과 같은 다양한 호흡 증상과 관련이 있다[1]. 발성과 호흡 시 성대 운동을 담당하는 후인두근육(retropharyngeal muscle) 움직임을 조절하는 연수 부위 뇌경색은 성대마비와 드물게 야간 천명을 유발할 수 있다[2,3]. 다계통위축증(multiple system atrophy) 환자에서 나타나는 야간 천명은 급사 위험과 관련이 있다고 알려져 있다[4]. 저자들은 연수경색과 성대마비로 인한 호흡부전으로 기관절개술과 기계환기를 경험한 노인 환자에게 기관절개 삽입관(cannula) 제거 후 발생한 치명적인 야간 천명의 드문 증례를 경험하였기에 이를 보고하고자 한다.
증 례
이상지질혈증 외 특이 병력이 없는 70세 남성이 갑자기 발생한 어지럼증, 구음장애 및 삼킴곤란으로 응급실에 왔다. 신경계진찰에서 환자는 좌측 팔다리 위약, 좌측 안면마비, 수직복시와 구역반사 소실이 확인되었다. 급성 뇌경색을 감별하기 위해 시행한 뇌자기공명영상에서 우측 연수경색이 확인되었고(Fig. 1-A) 호흡 불편을 호소하여 시행한 목전산화단층촬영에서 우측 성대마비가 확인되었다(Fig. 1-B). 환자는 진행하는 호흡 악화로 입원 2일째 기관삽관 후 기계환기를 받았고 입원 15일째 기관절개술을 하였다. 입원 19일째부터 기계환기 이탈(weaning)을 시작하여 21일째 기계환기를 중단하였다. 입원 29일째 재활의학과로 옮겨 장기간의 재활 치료 후 입원 93일째 기관절개 삽입관을 제거하고 퇴원하였다. 삽입관 제거 전 성대기능장애나 후두협착 여부를 확인하기 위한 후두경 검사에서 이상은 발견되지 않았다. 그러나 환자는 퇴원 후 점차 코골이와 수면 중 호흡음이 더 거칠고 커졌으며 무호흡이 증가하여 수면클리닉을 방문하였다. 당시 환자는 키 168 cm, 몸무게 62 kg, 체질량지수 21.9 kg/m2였으나 매일 심한 코골이와 무호흡을 보인다고 하였으며 자고 일어나도 개운하지 않고 주간에 심하게 피곤하다고 하였다. 주간졸음증 여부를 스스로 평가하는 엡워스졸음척도(Epworth sleepiness scale)는 20점으로 매우 심한 주간졸음증을 호소하였다. 앱워스졸음 척도의 경우 24점 만점으로 11점 이상은 주간졸음증으로 평가하고 15점 이상은 매우 심한 주간졸음증으로 평가한다. 병력을 고려하였을 때 폐쇄수면무호흡과 야간 천명의 가능성이 높아 수면다원 검사를 하였다. 수면다원 검사 결과 총 수면 시간 301분, 수면잠복기 30초, 총 무호흡-저호흡지수 129.2/hour (중추무호흡지수, 0.8/hour; 혼합 무호흡지수, 5.4/hour; 폐쇄무호흡지수, 41.9/hour; 저호흡지수, 81.1/hour), 각성지수 44.7/hour, 수면 중 최저 산소포화도 69%를 나타내는 중증의 폐쇄수면무호흡이었다(Fig. 2). 또한 흡기와 호기 모두에서 천명(stridor)이 발생하는 것을 확인하였다. 최대한 빠르게 지속양압 치료(continuous positive airway pressure therapy)를 계획하였으나 양압적정 검사 전 환자는 수면 중 급성 저산소혈증, 고탄산혈증과 호흡산증(respiratory acidosis)을 동반한 호흡곤란으로 응급실을 방문하여 기관절개술을 받았다. 당시 환자에게 새롭게 발생한 신경계 증상은 없었고 뇌자기공명영상에서도 새로운 병변은 없었다(Fig. 1-C).
Initial brain MRI, neck CT, and follow up brain MRI. (A) Initial brain MRI revealed acute right medullary infarction that was hyperintense in diffusion weighted image (arrows). (B) Neck CT showed right vocal cord palsy (red arrows). (C) Follow-up MRI performed before re-tracheostomy showed no acute lesion (white arrows). MRI; magnetic resonance image, CT; computed tomography.
Polysomnographic findings. (A) A 60-second excerpt from polysomnography revealed severe obstructive sleep apnea. Note profound oxygen desaturation associated with breathing events. (B) A 30-second excerpt from polysomnography revealed obstructive hypopnea. If snoring is present during the event, it can be scored as obstructive hypopnea. EEG; electroencephalogram, EMG; electromyogram, ECG; electrocardiogram.
고 찰
야간 천명은 기관절개 삽입관 제거의 드문 합병증으로 소규모 연구에서 삽입관 제거 환자의 약 2%에서 야간 천명이 발생한다는 보고가 있다[5]. 드문 합병증으로 인해 삽입관 제거 후 야간 천명의 위험 요인에 대한 문헌은 찾을 수 없었다. 하지만 삽입관 제거 후 임상적으로 중요한 기도협착이 3-12% 발생하고 기도협착이 천명의 하나의 원인임을 고려할 때 기도협착의 위험 요소인 심한 성대마비, 남성, 고령, 장기간 삽입관 유지 등을 우선 야간 천명의 위험 요인으로 고려해 볼 수 있다[6]. 이 사례의 경우 오른쪽 완전 성대마비, 기관절개술 후 삽입관 유지 기간이 78일로 길었다. 급성 뇌간경색은 호흡불안정성과 중추 및 폐쇄수면무호흡을 유발할 수 있으며 근력 약화, 장기간의 누운 자세를 포함한 여러 요인이 급성 뇌졸중에서 상기도 폐쇄성을 증가시킨다[7]. 입원 당시 시행한 STOP-BANG 설문(8점 만점; 0-2점, 무호흡 저위험군; 3-4점, 무호흡 중등도 위험군; 5-8점, 무호흡 고위험군)은 5점이었다. 이 사례에서는 연수경색으로 인한 성대마비와 수면무호흡으로 인한 기도 폐쇄성 증가가 기관절개 삽입관 제거 후 야간 천명 발생과 관련이 있을 수 있다.
야간 천명을 예방하기 위해서는 기관절개 후 삽입관 유지 기간을 최소화하고 삽입관을 제거하기 전 후두경 검사를 실시하는 것을 추천한다[5]. 이 사례의 경우 각성 상태에서 시행한 후두경 검사에서 성대기능이 정상이었고 호흡곤란이 없었음에도 삽입관 제거 후 호흡곤란과 야간 천명이 발생하였다. 만약 환자가 약물 유발 후두경 검사를 받았다면 약물 유도 수면 중 상기도 확장근의 신경활동 감소로 인한 성대기능장애를 사전에 감지했을 수도 있다[8]. 따라서 호흡 관련 증상이 경미하더라도 연수경색 환자, 특히 성대마비가 동반된 경우 삽입관 제거 전 약물 유도 후두경 검사를 하는 것이 삽입관 제거 후 발생할 수 있는 합병증을 최소화하는 데 도움이 될 수 있을 것이다. 연구에 따르면 28명에게서 삽입관 마개(cap)를 막은 상태로 수면다원 검사를 시행하였을 때 삽입관 제거에 성공한 경우와 실패한 경우에서 무호흡-저호흡지수가 각각 2.75 (범위, 0.60-7.60)와 15.99 (범위, 3.20-62.00)로 삽입관 제거에 실패한 경우 무호흡-저호흡지수가 높았다[9].
야간 천명의 경우 기관절개술이 유일하게 입증된 치료법이지만 양압기 치료 역시 치료 대안으로 고려할 수 있다[10]. 양압기 치료는 하인두를 밀어내고 성대를 외전(abduction)시키며 후두의 하방 변위를 감소시켜 상기도 폐쇄를 막는다. 하지만 양압기 치료의 장기적 치료 효과는 알려져 있지 않다[1].
이 사례를 통해 저자들은 연수경색 및 성대마비를 경험한 환자에서 기관절개술 삽입관 제거 후 야간 천명 발생 위험과 기관절개술 삽입관 제거 전 환자의 수면호흡장애 및 성대기능 장애 여부를 평가하는 것이 중요함을 강조하는 바이다. 심각한 합병증을 예방하려면 야간 천명과 수면무호흡을 조기에 발견하고 관리하는 것이 중요하다.