81세 남자가 내원 4시간 전 갑자기 발생한 복시와 우측으로 몸이 기우는 증상을 주소로 내원하였다. 환자는 고혈압약을 복용중이었고, 내원 한달 전 낙상으로 우측 쇄골이 골절되어 보존치료를 받았으며, 이후 남아있는 증상은 없었다. 내원하여 시행한 신경학적진찰에서 좌안의 경미한 안구운동제한이 관찰되었으며 우측 상하지의 운동실조도 동반되어 NIH뇌졸중척도(National Insituts of Health Stroke Scale, NIHSS) 3점으로 확인되었다. 내원시 활력징후는 혈압 167/90 mmHg, 맥박 65/min이었으며 체온은 37.0℃로 특이사항은 없었으며, 양측 상지에서 혈압 차이는 보이지 않았다.

확산강조영상(diffusion weighted image, DWI)에서 좌측 중뇌 및 우측 소뇌의 고신호강도가 확인되었으며(Fig. 1-A, B), 함께 시행한 뇌자기공명혈관조영술에서 우측 쇄골하동맥의 가성동맥류가 확인되었다(Fig. 1-C).

입원 당시 시행한 혈액검사에서 D-이합체(D-dimer)가 >20 ug/mL 으로 증가되어 있었으나, 그 외 일반혈액검사, 일반화학검사, 지질검사는 정상이었다. 심전도에서 정상굴리듬이 확인되어 아스피린 300 mg/일 투여하면서 뇌졸중치료실로 입원하여 혈압과 심전도를 감시하였고, 심장성색전증의 원인 및 응고항진상태의 원인 감별을 위한 검사를 진행하기로 하였다.

하루 뒤 오후 8시경 갑작스러운 혼동상태와 시야장애, 좌측 안면마비, 좌측 상하지의 위약이 발생하였으며, NIH뇌졸중척도 14점으로 증상이 악화됨을 확인하였다. DWI영상에서 새롭게 양측 후두엽 및 우측 시상의 고신호강도가 관찰되고 뇌자기혈관조영술에서 우측 후대뇌동맥 폐색이 새로 발견되어 우측 후대뇌동맥에 대하여 동맥내혈전제거술을 시행하여 적색혈전(red thrombi)를 제거하였다.

이후 내원 3일째 시행한 흉부경유심장초음파 및 식도경유심장 초음파, 24시간심전도모니터에서 이상소견이 발견되지 않았고, 환자의 연령을 고려하여 응고항진상태를 일으킬만한 악성종양 여부를 확인하기 위해 시행한 흉부 및 복부 전산화단층촬영에서 악성종양은 발견되지 않았으며, 우측 쇄골 골절 및 이로 인한 혈종, 가성동맥류가 확인되었다(Fig. 2-A, B). 다시 시행한 D-이합체가 >20 ug/mL으로 지속적으로 높은 상태로 유지되어 쇄골하동맥의 외상성 가성동맥류로 인한 응고항진상태가 뇌경색의 원인일 것으로 판단하여 가성동맥류부위에 스텐트삽입술을 시행하였다(Fig. 3-A, B). 스텐트삽입술 2일 후 추적검사에서 3.1 ug/mL로 감소하여 가성동맥류로 인한 응고항진상태가 교정되었음을 확인하였다. 환자는 이후 재발 없이 증상 호전 추세를 보여 NIH뇌졸중척도 3점으로 회복되어 퇴원하였으며, 이후 1년간의 외래 진료에서 뇌경색의 재발 없이 안정적임을 확인하였다.

가성동맥류는 주로 수술후, 골절, 둔상, 자상 등과 같이 각종 외상 및 연부조직 종양에 의한 합병증으로 인해 발생하며, 주로 박동성 종괴로 발견된다. 가성동맥류의 발병기전은 동맥벽의 전층 또는 일부층의 파열로 인하여 발생하는 것으로 동맥류의 벽은 외막과 같은 동맥벽과 혈종을 둘러싼 섬유조직과 주위조직으로 구성된다[1]. 가성동맥류는 특징적으로 영양동맥(feeding artery)으로부터 지속적으로 혈액이 유입되고, 다시 영양동맥으로 혈액이 유출되는 양상을 보이며, 이러한 과정에서 주변 조직에 혈액이 반복적으로 노출되며 조직 혈액응고인자에 의한 응고 연쇄반응(coagulation cascade)을 활성화함과 동시에 동맥류 내부의 난류를 형성하면서 혈전의 생성을 유발할 수 있다[2].

D-이합체는 혈관내섬유용해(endovascular fibrinolysis)를 반영하는 물질로 혈액응고반응이 활성화되어 형성된 혈전이 다시 혈장 내 섬유소용해효소(plasmin)에 의해 용해되며 생성되며, 따라서 응고항진시 D-이합체 수치가 상승하게 된다. Hoke 등[2]은 위와 같은 사실을 토대로 의인성 대퇴동맥가성동맥류 환자들을 대상으로 한 연구에서 가성동맥류 발생과 D-이합체 상승이 연관됨을 확인하여 D-이합체가 가성동맥류의 진단에 사용될 수 있음을 밝혔다.

한편, 이러한 D-이합체 상승과 심부정맥혈전증으로 대표되는 정맥혈전증과의 연관성은 이미 잘 알려져 있으며, 최근에는 말초혈관질환을 가진 환자들에서 D-이합체의 상승이 뇌경색이나 심근경색과 같은 동맥혈전증의 발생 위험과 연관성이 있음을 확인되었고[3], D-이합체가 상승된 뇌경색 환자들은 심장성색전증의 비율이 높음이 보고되었다[4]. 또한 진행된 악성종양 환자에서 악성종양과 연관된 색전뇌경색 역시 D-이합체의 상승으로 대변되는 응고항진과 연관성이 높음이 알려져 있다[5].

기존 보고된 가성동맥류로 및 이로 인한 뇌졸중 증례들은 경동맥이나[6] 무명동맥(innominate artery)처럼[7] 근위부에서 발생한 가성동맥류로 인한 뇌졸중 증례들만이 보고되었으며, D-이합체 상승과 같은 응고항진에 대한 평가가 이루어지지 않았다. 이번 증례의 경우 기존 증례들과는 달리 경동맥이나 척추동맥의 기시부보다 원위부에 해당하는 쇄골하동맥의 가성동맥류가 뇌경색으로 발견되었다는 점이 차이점으로, 이에 가성동맥류가 우연히 발견되었고 심장성색전증에 의한 뇌경색일 가능성을 확인하기 위해 흉부경유 심장초음파 및 식도경유심장초음파, 24시간심전도모니터를 시행하였으나 특이점을 찾을 수 없었다. 또한 D-이합체의 상승에 대하여 고령인 점을 고려하여 가성동맥류 이외의 응고항진을 유발할 수 있는 악성종양 여부를 감별하기 위해 흉부 및 복부전산화단층촬영을 시행하였으나 쇄골 골절과 쇄골하동맥의 가성동맥류 이외의 이상 소견이 발견되지 않았다.

이에 검사 결과를 종합하였을 때 뇌졸중치료실에서 3일간 시행한 심전도감시와 24시간심전도모니터에서 발견되지 않은 발작심방세동의 가능성은 낮게 평가하였고, 가성동맥류의 위치가 우측 척추동맥의 기시부보다 2 cm 원위부에 위치하였으며 혈관조영검사에서 척추동맥의 해부학적인 변이를 시사하는 소견이 관찰되지 않아 가성동맥류 내부의 혈전이 직접적으로 척추동맥으로 이동했을 가능성도 높지 않을 것으로 판단하였다. 식도경유초음파를 통한 우좌단락 진단율이 문헌에 따라 80-90%로 알려져 있으므로[8], 전신적 응고 항진 및 생성된 혈전이 식도경유초음파로는 발견하지 못한 우좌단락을 통해 뇌경색을 유발하였을 것으로 판단하여 응고항진의 원인으로 생각되는 가성동맥류 치료를 시행하기로 결정하였다.

쇄골하동맥의 가성동맥류를 치료하기 위한 방법으로는 수술과 혈관내스텐트삽입술이 있다. 혈역학적으로 불안정한 경우 수술을 시행하나, 이를 위해선 근위부 쇄골하동맥을 노출시키기 위해 쇄골이나 흉골의 절개를 필요하여 해부학적으로 인접한 혈관 및 신경손상이 발생할 위험성이 있다[9]. 이러한 수술과 달리, 혈관내 스텐트삽입술은 혈역학적으로 안정되지 않은 응급 상황에서 시행하기에는 적절하지 않지만, 수술 부위를 노출하기 위한 과정에서 발생할 수 있는 혈관 및 신경총의 손상을 회피할 수 있다는 장점이 있다[10]. 본 증례에서 환자는 혈역학적으로 안정되어 있는 상황이었으며, 수술적 접근 시 주변 조직의 손상 가능성이 높아 혈관내 스텐트삽입술을 시행하기로 결정하였다.

D-이합체 상승으로 나타난 응고항진상태는 스텐트삽입술 하루 전까지 지속적으로 높은 상태였으나 시술 2일 후 D-이합체 수치가 교정됨을 확인하여 응고항진이 가성동맥류로 인한 것임을 확인할 수 있었다. 이에 본 증례를 통하여 D-이합체가 상승된 색전뇌경색에서 심장성색전증 원인과 악성종양에 대한 검사를 시행하였음에도 명확한 이상 소견이 발견되지 않는다면 가성동맥류와 같은 혈관성 원인에 의한 응고항진이 동반되었을 가능성에 대하여도 평가가 필요함을 본 증례를 통하여 제시한다.