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볼거리수막염으로 오인한 이하선염을 동반한 츠츠가무시수막염
츠츠가무시병(tsutsugamushi disease, scrub typhus)은 Orientitia tsutsugamushi에 의해 감염된 털진드기유충에 물렸을 때, 혈액과 림프액을 통해 전신혈관염이 발생하는 급성 발열질환으로, 물린 부위에 가피(eschar)를 만들고 발진, 전신림프절종대 등을 동반한다[1]. 고열이 지속될 때 적절한 치료를 하지 않으면 중추신경계합병증인 수막염과 뇌염이 발생하기도 한다[2,3]. 이러한 이유로 인해 효과적인 독시사이클린(doxycycline)치료를 위하여 가피의 발견과 혈청검사를 통한 빠른 진단이 중요하다[1]. 츠츠가무시수막염에서 이하선염이 동반된 보고는 국내에 없었으며, 본 증례를 통해 초기 이하선염으로 인해 볼거리수막염으로 오인된 비전형적인 츠츠가무시수막염을 경험하여 보고하는 바이다.

증 례

27세 남자가 하루 전부터 시작된 오한, 발열, 그리고 두통으로 응급실에 왔다. 두통은 머리전체를 압박하는 양상으로 지속적으로 나타났으며, 미약한 구역은 있었지만 구토는 없었고 진통제에는 효과가 있었다. 특별한 여행력, 과거 병력, 약물 복용력, 그리고 외상의 병력은 없었다.
신경학적 진찰에서 의식수준은 명료하였고 뇌신경마비는 없었으며 양측 상하지 근력 및 감각은 모두 정상이었다. 심부건반사는 정상이었다. 경부강직, 브루진스키징후(Bruzinski sign) 및 Kernig징후와 같은 수막자극징후가 관찰되었다.
뇌자기공명영상에서는 액체감쇠역전회복영상(FLAIR imaging)과 조영증강영상을 포함하여 특이소견은 발견되지 않았다. 뇌척수액검사에서는 두개내압은 192 mmH2O, 백혈구 350/mm3 (다형핵구 51%), 단백질 162 mg/dL, 포도당 62 mg/dL, 뇌척수액과 혈액의 포도당비율은 0.54였고 혈액검사에서 적혈구침강속도(ESR) 11 mm/시간, C-반응단백질(CRP) 0.39 mg/L로 정상 범위였으며 백혈구는 11,000/mm3로 상승되어 있었다. 간기능검사와 지질분해효소(lipase), 아밀라아제(amylase)도 정상범위였으며 그 외 검사에도 다른 이상은 보이지 않았다. 원인감별을 위하여 뇌척수액에서 세포검사를 시행하였으나 악성세포는 없었고 아데노신탈아미노효소(adenosine deaminase, ADA)가 5.0 IU/L (정상 0-10)로 정상범위에 있었다. 뇌척수액을 이용한 세균배양, 단순헤르페스바이러스(herpes simplex virus), 엔테로바이러스(Enterovirus), 수두대상포진바이러스(varicella-zoster virus), 엡스타인-바바이러스(Epstein-Barr virus), 거대세포바이러스(cytomegalovirus), 결핵중합효소연쇄반응(TB PCR), India ink, KOH표본고정(mount), 크립토코쿠스항원(Cryptococcus Ag)검사는 모두 음성이었다. 결핵, 혈관염 등의 만성전신질환의 중추신경계발현을 감별하기 위하여 객담의 항산막대균(AFB)염색 및 배양, 항핵항체(ANA), 단백전기이동검사를 시행하였으나 모두 정상이었다.
입원 2일째부터 왼쪽 이하선에 압통이 발생하며 부어올랐다. 혈액검사에서 아밀라아제가 1747 IU/L로 급격히 증가하였다. C-반응단백질이 1.6 mg/dL로 증가하였고 알부민(albumin)이 3.4 g/dL로 감소된 것을 제외하면 특이소견은 관찰되지 않았다. 왼쪽 이하선을 제외하면 췌장염, 고환염 등과 관련된 임상증상은 관찰되지 않았다. 입원 2일과 10일에 시행한 볼거리IgM은 음성이었고, 볼거리IgG는 양성이었다.
국내 가을철 유행발열질환을 고려하여 한탄바이러스(Hantan virus), 렙토스피라(Leptospira), 츠츠가무시(Orientitia tsutsugamushi)항체검사를 실시하였으나 음성이었다. 초기 항체검사결과가 음성으로 검출된 가능성이 있어 입원 2일에 Orientitia tsutsugamushi에 대한 민감도와 특이도가 높은 검사방법인 간접면역형광항체검사법(indirect immunofluorescent antibody test, IFA)을 동시에 실시하였고, 입원 5일째에 양성으로 확인되었다. 다시 한 번 세밀한 병력청취를 통해 2주 전 시골지역으로 낚시를 했던 과거병력을 확인할 수 있었다. 가피는 결국 입원기간 중 발견되지 않았으나 위의 병력과 검사결과를 통해 츠츠가무시병에 의한 츠츠가무시수막염으로 하루 2회 독시사이클린(doxycycline) 100 mg으로 7일간 치료하였다. 이후 볼의 종창은 발생 6일경부터 호전되었고 두통과 열도 서서히 회복되어 퇴원하였다.

고 찰

무균수막염(aseptic meningitis)에 대한 원인은 단순헤르페스바이러스(herpes simplex virus), 창자알균(enterococcus), 볼거리(mumps), 츠츠가무시병(scrub typhus), 자가면역질환(autoimmune disease) 등이 있다[3,4]. 과거에 비해 무균수막염에 대한 항체 등을 통한 다양한 검사실검사가 이루어져 원인이 확인된 수막염의 빈도가 높아지고 있다. 이에 대해서는 일반적으로 보존치료를 필요로 하는 것이 대부분이지만 항바이러스제나 독시사이클린(doxycycline), 스테로이드 등의 치료를 해야만 호전되는 경우가 있어 주의가 필요하다[4]. 츠츠가무시병은 국내에서 가을에 유행하는 급성발열질환으로 초기에 진단하지 못하는 경우 전신질환으로 악화되고 신경계후유증인 무균수막염과 뇌염으로 진행될 가능성이 높기에 정확환 병력청취와 가피의 확인이 필요하다[1,3]. 최근에는 검사실검사에서 혈청검사방법 등을 통한 보조확인으로 츠츠가무시병의 빠른 진단과 치료가 가능하게 되었다[1]. 본 증례에서와 같이 수막염증상에 이하선염이 동반되어 볼거리 수막염으로 진단되어 대증치료 중인 환자에서 가피는 발견되지 않지만 혈청검사방법을 통해 비전형적인 츠츠가무시수막염의 진단을 하는 것은 가을철 열병이 유행성으로 발병하는 지역에서 배제진단이 필요함을 보여준다[5]. 츠츠가무시병의 급격한 진행으로 급성호흡곤란증후군과 뇌염이 진행하는 등 나쁜 예후로 발전될 가능성이 있기 때문에 비전형적인 발현으로 이하선염과 수막염이 생긴 환자에서 초기진단을 할 때에 주의를 요한다[2,6].
본 증례는 국내의 가을철 발열유행질환에 대한 항체검사를 포함하여 츠츠가무시병에 대한 간접면역형광항체검사를 통해 츠츠가무시병에 의한 무균수막염이 생긴 증례이다. 기존 츠츠가무시병에 의한 이하선염에 대한 보고는 있었지만[7] 이하선염과 수막염이 동반되어 볼거리수막염 형태로 발병한 경우는 국내에서 보고된 증례가 없었다.
본 증례를 통해 국내 가을 유행질환 중 하나인 츠츠가무시병이 피부병변 없이 이하선염, 수막염을 동반한 볼거리수막염의 양상으로 발병한 환자를 보고함으로써 가을철에는 수막염 또는 뇌염, 그리고 이하선염이 동반된 경우라도 가을철 유행열병에 대한 배제진단의 중요성을 확인한 증례라고 할 수 있다.

References

1. Kim DM. Clinical Features and Diagnosis of Scrub Typhus. Infect Chemother 2009;41:315.
crossref
2. Kim IG, Lee SC, Kim JW, Seo KS, Park HB, Lee ST, et al. Two Cases of Tsutsugamushi Meningitis. J Korean Neurol Assoc 2000;18:642-644.

3. Boorugu H, Chrispal A, Gopinath KG, Chandy S, Prakash JJ, Abraham AM, et al. Central nervous system involvement in scrub typhus. Trop Doct 2014;44:36-37.
crossref pmid
4. Irani DN. Aseptic meningitis and viral myelitis. Neurol Clin 2008;26:635-655.
crossref pmid pmc
5. Kim DM. Treatment of Acute Febrile Illness during the Fall. Korean J Med 2011;81:322-327.

6. Ryu KH, Kim KH, Kim HD, Son JW, Na MJ, Choi E. A case of ARDS Overlooked Tsutstugamushi Disease that Presented as Simple Cutaneous Lesions. Tuberc Respir Dis 2006;61:389-393.
crossref
7. Chouriyagune C, Watcharinyanont S, Watt G. Acute Non-Suppurative Parotitis in Scrub Typhus. J Infect Dis Antimicrob Agent 1994;11:1-4.